ไซสเตอามีน ไฮโดรคลอไรด์ ใช้กันอย่างแพร่หลายในการรักษาโรคซีสตินโอซิส (Cystinosis) ซึ่งเป็นโรคทางพันธุกรรมหายากที่ทำให้เกิดการสะสมของซีสตินในเซลล์ โดยทำงานลดระดับซีสตินผ่านการแปลงเป็นรูปแบบที่ละลายน้ำได้ดีกว่า เช่น ไซสเตอีน ช่วยป้องกันความเสียหายต่ออวัยวะ โดยเฉพาะไต นอกจากนี้ ยังใช้ในการจัดการอาการป่วยจากรังสี โดยทำหน้าที่เป็นสารป้องกันรังสีด้วยการลดความเครียดจากออกซิเดชัน ในด้านผิวหนัง ใช้ในสูตรสำหรับการลดเม็ดสีผิว ช่วยรักษาโรคเช่น เมลาสมา นอกจากนี้ ยังมี ứng dụngในงานวิจัยเป็นสารรีดิวซิงในศึกษาทางชีวเคมี และในการสังเคราะห์สารประกอบเภสัชภัณฑ์ต่างๆ